Key Words: empyema, hemoptysis, actinomycosis, pediatrics, Peru

Introducción

La actinomicosis es una enfermedad infecciosa granulomatosa infrecuente de curso subagudo o crónico, causada por bacterias anaerobias Gram positivas principalmente del género Actinomyces. De ellas, la Actinomyces israelii es responsable del 85% de los casos[1]. Esta enfermedad afecta con mayor frecuencia a la población entre 20 y 60 años con predominio del sexo masculino[2], y de forma infrecuente a niños y ancianos[3].

Estas bacterias son generalmente inocuas para la salud, pues se encuentran habitualmente en la orofaringe, tracto gastrointestinal y del aparato genital femenino[4],[5]. Los estudios epidemiológicos en la población pediátrica son limitados. No obstante, esta enfermedad tiene una distribución global de presentación infrecuente[6]. En Perú no se disponen estudios epidemiológicos de esta enfermedad; aunque se han reportado casos de actinomicosis en adultos[3],[7],[8] y limitados casos en niños[9].

Esta enfermedad puede afectar múltiples órganos, comprometiendo principalmente las regiones cervicofacial, abdominal y con menos frecuencia la torácica. De estas, las regiones torácica y abdominal son las más graves[4],[5],[8]. Estas diferentes presentaciones permiten que las manifestaciones clínicas sean variadas. En el caso de compromiso torácico puede causar un proceso inflamatorio y granulomatoso de la pleura, el diafragma y el mediastino asociado con fiebre, tos húmeda, dolor en el pecho, pérdida de peso y hemoptisis. Sin embargo, estos síntomas son inespecíficos[4],[5]. El diagnóstico suele ser dificultoso debido al cuadro clínico inespecífico y a la dificultad en el cultivo de las bacterias[1],[5]. Se pueden utilizar las imágenes radiológicas o tomográficas[1], pero en ocasiones se confunde con un proceso neoplásico, por lo cual el diagnóstico se basa en estudios histopatológicos de material de biopsia o líquido del absceso[4],[5].

La actinomicosis pulmonar por su infrecuente presentación y dificultad en el diagnóstico puede no ser tratada a tiempo, lo que podría acarrear complicaciones severas, inclusive en la población pediátrica. Por lo expuesto, el objetivo del presente reporte fue describir los hallazgos típicos de la actinomicosis torácica en niños, que por lo inusual de esta infección brinda un aporte educativo. Además, se busca demostrar los diferentes cursos de tratamientos utilizados.

Caso clínico

Caso 1

Escolar masculino de ocho años, procedente de zona rural de Huacho (región costa de Perú), nivel socioeconómico pobre, sin antecedentes de importancia. El cuadro clínico inició con una contusión torácica izquierda tres meses antes del ingreso, sin complicaciones. Dos meses después de ese evento, vuelve a presentar contusión en la misma región agregándose aumento del volumen en esa región, fiebre, hiporexia y pérdida de peso. El paciente recibió tratamiento antibiótico por sospecha de celulitis. Un mes después presentó adenopatías axilares izquierdas e ipsilaterales de cuello. Una semana antes del ingreso por emergencia, presentó signos flogóticos en parrilla costal izquierda por lo que se decide su hospitalización. El examen físico en emergencia confirmó signos de flogosis a nivel de noveno y décimo espacio intercostal lateral izquierdo, doloroso a la palpación. Asimismo, se palparon ganglios cervicales en región axilar e inguinal izquierda (mayores a 10 milímetros). Al examen auscultatorio presentó disminución del murmullo vesicular en la base del hemitórax izquierdo y en la región de abdomen, hepatomegalia a cuatro centímetros por debajo del reborde costal derecho.

La tomografía y radiografía de tórax evidenciaron derrame pleural izquierdo asociado a consolidación, además de lesión en parte blanda que se extendió a partes profundas de región basal izquierda de tórax (Figuras 1A y 1B). Se planteó el diagnóstico de empiema necessitatis a descartar tuberculosis, actinomicosis torácica y absceso piógeno. Se realizó aspiración del absceso y drenaje de secreción de la pared toracoabdominal y pleural.

Figura 1. Estudio de imágenes.

El estudio histopatológico describió la presencia de tejido fibroconectivo y adiposo con prominente infiltrado inflamatorio crónico y agudo, células gigantes multinucleares de tipo cuerpo extraño con proliferación vascular; además de presencia de colonias de Actinomyces (Figura 2).

Se inició tratamiento antibiótico con clindamicina 300 miligramos (40 miligramos por kilogramo al día) endovenosa cada ocho horas por 42 días, ampicilina un gramo (180miligramos por kilogramo al día) endovenosa cada seis horas por 27 días y oxacilina 850 miligramos (145miligramos por kilogramo al día) endovenosa cada seis horas por 14 días, seguido por amoxicilina 400 miligramos (50 miligramos por kilogramo al día) vía oral cada ocho horas por cinco meses más. El paciente tuvo una estancia hospitalaria de 45 días y se evidenció mejoría clínica-radiológica en los controles ambulatorios (Figura 1C).

Figura 2. Estudio histopatológico.

Caso 2

Adolescente femenino de 13 años procedente de zona rural de Chanchamayo (región selva de Perú), nivel socioeconómico pobre. Sin antecedentes médicos ni quirúrgicos previos de importancia. Acude a consulta por presentar un cuadro progresivo de tos exigente de seis meses de evolución, con tres meses de hemoptisis. Recibió tratamiento antituberculoso de primera línea por la sintomatología, a pesar de obtener múltiples baciloscopias negativas. No obstante ello, el cuadro clínico persistía. Las imágenes de radiografía y tomografía de tórax (Figuras 3A y 3B) evidenciaron una masa circunscrita en la base del pulmón derecho sin respuesta al tratamiento. 

Figura 3. Estudio de imágenes.

Al examen físico se encontraba con funciones vitales estables con abolición del murmullo vesicular en la base del hemitórax derecho y aumento de las vibraciones vocales en la misma área. Recibió antifibrinolítico (ácido tranexámico) 400 miligramos (10 miligramos por kilogramo al día) endovenoso cada ocho horas por 10 días, ceftriaxona 1,5 gramos (75 miligramos por kilogramo al día) endovenosa y clindamicina 600 miligramos (45 miligramos por kilogramo al día) endovenosa cada ocho horas por 28 días. Se realizó pruebas de inmunodifusión para histoplasmosis, paracoccidiomicosis, hidatidosis (inmunoblot y dosaje de inmunoglobulina G) e hidróxido de potasio en esputo, los cuales fueron negativos. También se realizó fibrobroncoscopia donde se observó membranas blancas amarillentas en el lóbulo inferior derecho (Figura 3C). Luego del lavado con solución salina, se obtuvo abundantes detritus y restos de membranas. La mucosa se encontraba friable y con fácil sangrado. El estudio del lavado broncoalveolar informó colonias de Actinomyces y otros gérmenes (Stenotrophomona maltophyla, Staphylococcus haemoliticus y Pseudomona aeruginosa). Con los resultados obtenidos se continuó con clindamicina 600 miligramos (45 miligramos por kilogramo al día) endovenosa cada ocho horas y se agregó penicilina G sódica 2x10⁶ unidades internacionales (200 000 unidades internacionales por kilógramo al día) endovenosa cada seis horas por 14 días. También, se agregó vancomicina 450 miligramos (45 miligramos por kilogramo al día) endovenosa cada seis horas y ciprofloxacino 400 miligramos (20 miligramos por kilogramo al día) endovenosa cada 12 horas por 14 días, para cubrir gérmenes aislados como Stenotrophomona maltophyla, Staphylococcus haemoliticus y Pseudomona aeruginosa. Sin embargo, debido a persistencia de hemoptisis y respuesta desfavorable a antibióticos iniciales, se realizó la resección quirúrgica del tejido pulmonar infectado con informe histopatológico confirmando actinomicosis (Figura 4). Fue dada de alta luego de una estancia hospitalaria de 50 días, con amoxicilina 700 miligramos (50 miligramos por kilogramo al día) vía oral cada ocho horas por seis meses. En controles ambulatorios la paciente presentó mejoría clínica y radiológica (Figura 3D).

Se solicitaron a los familiares de los pacientes los consentimientos informados, junto con la aceptación para discusión académica del caso y eventual publicación según los estándares internacionales de presentación de casos.

Figura 4. Estudio histopatológico.

Discusión

La actinomicosis es una enfermedad infecciosa granulomatosa poco frecuente, causada principalmente por la especie Actinomyces israelii, bacteria Gram positiva, anaerobia estricta[1].  Existen diversas formas de presentación como la cervicofacial (entre 50 y 65%) caracterizado por dolor y formación de fistulas cutáneas asociada a caries, procedimientos odontológicos o traumatismos; la forma abdominopélvica (20%) donde existe sangrado vaginal, masa abdominal y fiebre asociada al uso de dispositivos intrauterinos[10]; y la forma torácica (entre 15 y 30%) caracterizada por dolor y tumefacción de partes blandas, tos productiva que progresa a distrés respiratorio y que se asocia a episodios de aspiración de secreciones[11].

De la forma torácica se ha reportado una edad media de presentación de 10 años en la población pediátrica con predominio del sexo masculino[2]; y como manifestaciones clínicas frecuentes a la masa torácica, tos, dolor y fiebre asociada a la pérdida de peso[2],[6]. En los casos reportados se describieron similares características. En el primer caso el cuadro clínico inició con afectación de partes blandas del tórax asociado a adenopatías axilares, fiebre y pérdida de peso, secundario a una contusión de tórax; mientras que, en el segundo caso, la manifestación clínica fue la tos asociada a hemoptisis similar a un cuadro de tuberculosis, por lo que recibió tratamiento sin mayor efecto. En ambos casos se encontró afectación pulmonar en la auscultación. Bisero y colaboradores han descrito un caso pediátrico de tuberculosis y actinomicosis torácica, con similar cuadro de presentación al nuestro. Estos hallazgos nos ayuda a sospechar y buscar comorbilidades en los pacientes[12]. Brizuela y colaboradores también describieron otro caso similar al nuestro, caracterizado por tumoración subescapular de un mes de evolución, siendo el presumible foco de infección la caries dental[6].

Dentro de los diagnósticos diferenciales se debe considerar a las neoplasias[11],[13], tuberculosis[12], aspergilosis o abscesos pulmonares como lo presentado en los pacientes. Por ese motivo, su estudio debe ser amplio, más aún cuando se trata de una enfermedad pulmonar crónica.

Los hallazgos radiológicos a menudo son inespecíficos. Se ha descrito consolidación unilateral segmentaria con predilección de lóbulos superiores y raras veces afectación pleural[14]. La tomografía de tórax permite una mejor caracterización del patrón y la extensión de la enfermedad encontrándose áreas de consolidación con áreas centrales de baja atenuación y realce periférico. Ocasionalmente puede haber afectación pleural con extensión hacia la pared torácica. Otros hallazgos descritos son lesiones cavitadas, bronquiectasias, nódulos pulmonares y lindoadenopatías mediastinales[14]. Es por ese motivo que ante un hallazgo de consolidación pulmonar y pleural asociado a afectación de la pared torácica, el diagnostico de actinomicosis torácica es muy probable[15]. En el caso 1, se evidenció en la radiografía de tórax compromiso parenquimal con extensión pleural a nivel basal izquierdo. También se pudo observar aumento de volumen de partes blandas en la región torácica adyacente a la lesión (Figura 1B). Por otro lado, la tomografía toracoabdominal con sustancia de contraste evidenció consolidado basal en pulmón izquierdo asociado a engrosamiento pleural que desarrolló un trayecto fistuloso a través de la pared torácica izquierda (Figura 1A). En el caso 2, en la radiografía de tórax se observó radiopacidad de bordes definidos en región hilio basal posterior derecha que no borró la silueta cardiaca, con ligera tracción traqueal ipsilateral (Figura 3A). Además, la tomografía contrastada de tórax mostró consolidación basal posterior derecha con área central de baja atenuación y realce periférico (Figura 3B).

El diagnóstico de actinomicosis torácica se realiza mediante el estudio histopatológico caracterizado por gránulos actinomicóticos amarillos como gránulos de azufre rodeado por un infiltrado inflamatorio[1] y cultivo de la bacteria. La punción aspiración con aguja fina no sólo permite la identificación morfológica de la bacteria de forma comparable a la biopsia, sino que es un medio efectivo de obtención de material para cultivo microbiológico[16],[17].

En ambos casos no se pudo tipificar en el cultivo la especie de Actinomyces; esto debido a que se requiere un tiempo más prolongado para su crecimiento e identificación a diferencia de otros cultivos. Además, se ha descrito que en menos del 50% de casos se logra tipificar[10], como lo evidenciado en otros reportes similares al nuestro[2]. El estudio histopatológico encontró colonias de Actinomyces (Figuras 2 y 4) y no hubo crecimiento bacteriano de Actinomyces en el cultivo.

Las diferentes especies de Actinomyces son generalmente muy sensibles a betalactámicos, por ello el manejo terapéutico inicial se basa en la antibioticoterapia con penicilina G sódica. Sin embargo, también se puede usar la clindamicina o cefalosporinas de tercera generación[18]. Por la dificultad de alcanzar concentraciones óptimas del antibiótico en la lesión torácica se recomienda el tratamiento parenteral entre cuatro y seis semanas, seguidos de seis a 12 meses por vía oral[19]. Con el tratamiento se evidencia una mejoría clínica al mes de tratamiento[20]. No obstante, en abscesos de gran extensión que no pueden drenarse, hemoptisis persistente y cuando la respuesta a antibióticos no es favorable o hay evidencia de mala evolución, se recomienda la cirugía[21]. En el primer caso se administró tratamiento con clindamicina por seis semanas con buena respuesta terapéutica. Mientras que en el segundo caso, se trató con penicilina G sódica y clindamicina, aunque no hubo buena respuesta al tratamiento, por lo que se requirió la cirugía para extirpar el tejido pulmonar afectado. En ambos casos recibieron tratamiento vía oral con amoxicilina por varios meses, encontrando mejoría clínica y radiológica a la evaluación en sus controles (Figuras 1C y 2D).

En Perú se han reportado dos casos de actinomicosis torácica en niños[9]. Ambos fueron procedentes de Lima (capital de Perú) y tenían un tiempo de enfermedad de más de un mes de evolución. Ambos casos presentaron tumoración en partes blandas de tórax asociadas a fiebre y tos. En el estudio histopatológico se encontró actinomicosis, pero no se logró tipificar la especie[9]. Ambos recibieron penicilina G sódica, mejorando clínicamente. A diferencia de lo encontrado por Morales y colaboradores[9], nuestros pacientes procedían de dos regiones geográficas diferentes (Huacho, región costa y Chanchamayo, región selva), haciendo probable que exista casos subdiagnosticados en otras regiones. Ello insta al desarrollo de estudios clínico-epidemiológicos en Perú, más aún cuando su población presenta diferentes estratos socioeconómicos.

La actinomicosis torácica en niños debería ser una opción diagnóstica cuando el clínico se enfrenta a lesiones pulmonares como tuberculosis, neumonías complicadas, patologías fúngicas o neoplásicas que no responden al tratamiento convencional. De ahí la importancia de nuestro reporte.

Conclusión

La actinomicosis torácica es poco frecuente en niños y se presenta como una lesión parenquimal, con posible fistulización a la pared torácica.

El examen histopatológico es importante para el diagnóstico, debido a que el cultivo puede ser negativo en un número significativo de casos. El tratamiento quirúrgico en casos de actinomicosis con hemoptisis recurrente, sumado a la terapia antibiótica prolongada, proporciona una respuesta clínica y radiológica favorable.

Por último, la actinomicosis torácica en población pediátrica debería ser una opción diagnóstica cuando el médico se enfrenta a lesiones pulmonares (tuberculosis, neumonías complicadas, patologías fúngicas o neoplásicas) que no responden al tratamiento convencional.

Notas

Roles y contribuciones de autoría
HNP, CVM, MKZA, FPG: conceptualización, gestión de datos, investigación, supervisión, presentación de datos, preparación de manuscrito (desarrollo del borrador original), redacción (revisiones y ediciones). EJGQ, CCG, MSCR, ACSC: investigación, preparación de manuscrito (desarrollo del borrador original), redacción (revisiones y ediciones). MEOL, NAA: investigación, supervisión, presentación de datos, preparación de manuscrito (desarrollo del borrador original), redacción (revisiones y ediciones).

Declaración de conflictos de intereses
Los autores han completado el formulario de declaración de conflictos de intereses del ICMJE, y declaran no haber recibido financiamiento para la realización del reporte; no tener relaciones financieras con organizaciones que podrían tener intereses en el artículo publicado, en los últimos tres años; y no tener otras relaciones o actividades que podrían influir sobre el artículo publicado. Los formularios pueden ser solicitados contactando al autor responsable o a la dirección editorial de la Revista.

Fuentes de financiamiento
Los autores declaran que no hubo fuentes de financiación externas.

Aspectos éticos
Los autores hemos obtenido los consentimientos informados de los familiares de los pacientes (siendo que estos son menores de edad), para la publicación de este artículo y de las imágenes que lo acompañan.

Figura 1. Estudio de imágenes.

Figura 2. Estudio histopatológico.

Figura 3. Estudio de imágenes.

Figura 4. Estudio histopatológico.

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